PRESENTACIÓN DE CASOS
Quiste óseo aneurismático en el
cuboides de un niño de 13 años. Presentación de un caso clínico
Mateo Pamparato,
Leticia Gaiero, Pablo Stoppiello, María Elena Pérez, Viviana Teske, Nicolás
Casales, Claudio Silveri, Gottardo Bianchi
Clínica
de Traumatología y Ortopedia Pediátrica, Facultad de Medicina, Universidad de
la República, Uruguay
RESUMEN
Se presenta un caso clínico poco frecuente de
un quiste óseo aneurismático localizado en el cuboides de un niño de 13 años.
Se llegó al diagnóstico mediante la tríada de síntomas, estudios por imágenes
(radiografía, resonancia magnética) y anatomía patológica. El tratamiento
consistió en el abordaje y curetaje minuciosos dentro de la lesión, el fresado
de alta velocidad, la electrocauterización y el relleno con aloinjerto óseo
liofilizado con chips
cortico-esponjosos. Pese al diagnóstico tardío, la evolución clínica fue
favorable con remisión completa de los síntomas y retorno a las actividades
deportivas, sin recidiva local.
Palabras clave: Quiste
óseo aneurismático.
Nivel de Evidencia: IV
Aneurysmal Bone Cyst of the
Cuboid. Case Report and Review of the Literature
ABSTRACT
A rare clinical case of an aneurysmal bone cyst located at the level of
the cuboid in a 13-year-old boy is presented. The diagnosis was reached through
clinical evaluation, imaging studies (radiograph-MRI), and a pathological
anatomy analysis. Its treatment consisted of thorough intralesional curettage,
high speed burring, electrocautery, and filling with lyophilized bone allograft
with cortical/cancellous chips. Despite the late diagnosis, we would like to
highlight the favorable clinical evolution of the patient, with ad integrum
remission of the symptoms and return to his sport activities, without elements
of local recurrence.
Keywords: Aneurysmal
bone cyst.
Level of Evidence: IV
INTRODUCCIÓN
Jaffe y Lichtenstein publicaron
la primera descripción de un quiste óseo aneurismático (QOA) en 1942.1-3 Se trata de una enfermedad poco
frecuente y representa alrededor del 1% de todos los tumores óseos primitivos.
Si bien se puede presentar a cualquier edad, predomina entre los 10 y 20 años,
aproximadamente el 75% de los casos corresponde a personas <20 años.1-3 Se puede manifestar como una lesión
primaria (70%) o como una lesión secundaria a una lesión ya existente.1-3 Se lo define como una lesión quística
benigna del hueso compuesta por espacios llenos de sangre separados por
tabiques de tejido conectivo que contienen fibroblastos, células gigantes de
tipo osteoclasto y tejido óseo reactivo.1-3
Su presentación clínica puede
pasar desapercibida y, en gran medida, puede depender de si se asienta en un
hueso de carga o no, y manifestarse con dolor, inflamación o sin síntomas. En
algunos casos, se puede presentar como una fractura patológica.1-5
Cabe destacar que es un proceso
destructivo localmente y las tasas de recurrencia son altas.
El manejo del QOA depende de la
edad del paciente, la localización, la extensión, el grado de agresividad y el
tamaño. En la actualidad, existen varias modalidades de tratamiento, como el
curetaje intralesional, la resección más injerto óseo, los
adyuvantes locales, por ejemplo, el fresado de alta velocidad, la
electrocauterización, el fenol, el nitrógeno líquido, la embolización, que
tienen la ventaja de ampliar la zona de necrosis de las células del tejido
tumoral.
Existen diversas opiniones acerca
de cuál es el mejor método de tratamiento para la población pediátrica a
diferencia de los adultos, porque se asienta en un hueso inmaduro y puede
aparecer en zonas adyacentes al cartílago de crecimiento.1-3
La primera descripción de un QOA
en el hueso cuboides data de 1977 y, desde entonces, se han publicado pocos
casos de esta presentación clínica en esta topografía tan atípica, ya sea en su
forma primaria o asociado con otras lesiones, como el condroblastoma.6-13 En las
Tablas 1 y 2, se detallan los casos publicados hasta la fecha.
En nuestro Servicio (Centro
Hospitalario Pereyra Rosell), el curetaje y el relleno con aloinjerto óseo es
la opción terapéutica más utilizada.3
El objetivo de este artículo es
comunicar nuestros resultados en este caso clínico de localización
extremadamente rara.
Es de suma importancia que el
equipo multidisciplinario que llevó a cabo el estudio diagnóstico de este tipo
de paciente sea el que esté a cargo del tratamiento definitivo de la
enfermedad. El equipo debe contar con traumatólogos, pediatras, especialistas
en estudios por imágenes, anatomopatólogos y oncólogos pediátricos.
Caso clínico
Varón de 13 años
de edad, procedente de la ciudad de Minas, Uruguay, sano, derivado a
nuestro servicio de policlínica externo luego de múltiples consultas en
emergencia por dolor persistente en el cuello del pie y el pie izquierdo a raíz
de múltiples traumatismos.
El paciente sufría dolor de
características inflamatorias (no cedía con antinflamatorios no esteroides ni
en reposo, con componente nocturno, sin elementos de síndrome de repercusión
general) y tenía una tumoración de crecimiento lento localizada en el mediopié,
de siete meses de evolución.
En el examen físico inicial, se
observó a un paciente con buen estado general, sin síntomas sistémicos, que
necesitaba muletas para la bipedestación y la deambulación. Si se le solicitaba
cargar peso en el miembro afectado, evitaba la zona externa del pie con un
apoyo y marcha antálgica.
La evaluación de la cadera, la
rodilla y el tobillo no reveló alteraciones en la movilidad pasiva/activa y el
examen neurovascular distal fue normal.
La tumoración estaba situada en
la cara externa de mediopié, en el sector del hueso cuboides, medía 3 x 3 cm, y
tenía límites mal definidos, forma ovoide, superficie irregular, consistencia
pétrea, era inmóvil y dolorosa a la digitopresión, y estaba relacionada con
planos profundos (Figuras 1 y 2).
Ante una tumoración que
impresionaba de estirpe ósea en un adolescente, se lo evalúo siguiendo el
algoritmo clásico de nuestra institución: radiografías de la región afectada,
análisis de sangre con relevo infeccioso y resonancia magnética (Figura 3).
Después de los estudios por
imágenes correspondientes y, pese a que eran muy sugestivos de QOA, fue
imperativo completar la tríada diagnóstica con una biopsia planificada de la
lesión (Figura 4). En los estudios
publicados, se sostiene que no se debe administrar el tratamiento definitivo
sin contar con un diagnóstico.
El procedimiento se lleva a cabo
en bloque quirúrgico mediante anestesia general bajo estrictas medidas de
asepsia. La biopsia percutánea se realiza por un abordaje sobre el eje mayor
del hueso (incisión longitudinal) como último gesto diagnóstico para poder
confirmar la naturaleza de la tumoración mediante la anatomía patológica y el
cultivo bacteriológico (Figura 5). Se
enviaron ocho fragmentos pardo-hemáticos de entre 0,4 x 0,5 y 0,2 x 0,2 cm. El
resultado del análisis microscópico indicó: secciones biópsicas de hueso en las
que se observan colgajos de pared fibrosa revestida de tejido histiocítico y
células gigantes de tipo osteoclasto, colgajos fibrosos colagénicos, tejido
fibroso edematoso asociado y extensa hemorragia. El diagnóstico histopatológico
fue QOA.
Tratamiento definitivo
Una vez completada la tríada
diagnóstica se procedió a la resección completa del quiste en un segundo tiempo
quirúrgico (Figuras 6-11).
Posoperatorio
El paciente no sufrió
complicaciones en el posoperatorio inmediato. Se le dio el alta a las 48 h, con
las indicaciones de reposo físico, no apoyar el miembro (deambular con muletas)
y antinflamatorios no esteroides. Se permitió el apoyo parcial al mes de la
cirugía y comenzar a aumentar la carga de forma progresiva, semanalmente.
A la semana de la operación,
consultó en urgencias por una tumefacción local acompañada de secreción
serohemática en el sitio quirúrgico (Figura 12).
No tenía síntomas de otros sistemas fisiológicos mayores ni fiebre y no había
elementos de infección osteoarticular en la cadera, la rodilla, el tobillo. Los
análisis de laboratorio arrojaron reactantes de fase aguda en el rango normal.
Se planteó mantener una conducta
expectante con medidas físicas (reposo, antinflamatorios no esteroides) y los
síntomas desaparecieron. El paciente no tuvo complicaciones.
Seguimiento
Se permitio el apoyo parcial al
mes de la cirugia y comenzar a aumentar la carga, progresivamente, cada semana.
El seguimiento se realizó dos veces por mes, los primeros seis meses (Figuras 13-15) y, luego, al año, porque el
paciente no pudo concurrir a los
controles por motivos personales (Figuras 16 y 17).
DISCUSIÓN
La localización de un QOA en el
pie es poco frecuente y, en el hueso cuboides, es excepcional. Si bien se
plantea que su etiología es desconocida, una de las teorías que hoy se maneja
es que el QOA puede corresponder a malformaciones arteriovenosas intraóseas
envueltas por una fina lámina de periostio, y más allá de que puede aparecer en
cualquier hueso, la gran mayoría se manifiesta a nivel metafisario o
metafisodiafisario de huesos largos. Se estima que la incidencia en los huesos
del pie es del 5-9% y su incidencia en el cuboides es desconocida.2,3,6-13
Cabe destacar que este paciente
tuvo un diagnóstico tardío; fue derivado a nuestro centro luego de múltiples
consultas por traumatismos del cuello del pie en servicios de urgencias donde
no fue evaluado con enfoques radiográficos y fue tratado, como si tuviera
esguinces, con reposo físico, antinflamatorios no esteroides y hielo local.
Nuestro planteo
clínico-radiológico inicial se correlacionó con los resultados de la biopsia, y
fue posible administrar un tratamiento exitoso.
La fase evolutiva del QOA se
puede clasificar de acuerdo con los estadios de Enneking; en nuestro caso,
correspondía a un estadio 2 (activo).
Las indicaciones de cirugía tras
el diagnóstico son: dolor, fractura patológica, riesgo de fractura, quistes
grandes situados en zonas de carga. Los síntomas que predominaban en nuestro
paciente eran: dolor e incapacidad de utilizar el miembro para la carga, la
bipedestación y la deambulación.
Se han descrito múltiples
modalidades terapéuticas para el QOA, el método tradicional de curetaje
intralesional más injerto tiene una recurrencia que oscila entre el 20% y el
41,6%.14-18 En nuestro centro,
fue del 37,5%.
En la actualidad, hay diferentes
técnicas como métodos adyuvantes al curetaje que buscan aumentar los márgenes
oncológicos quirúrgicos y disminuir su recurrencia, entre ellos, fenol,
alcohol, polimetilmetacrilato, fresado de alta velocidad, electrocauterización,
nitrógeno líquido y coagulación con láser de argón.1-3,6-13,19-25
Es preciso señalar que el relleno
de injerto en la cavidad ósea es de vital importancia, y que se puede llevar a
cabo con autoinjerto o aloinjerto óseo. En nuestro paciente, se optó por el
curetaje y raspado de las membranas, la electrocauterización en modo spray y el fresado
de alta velocidad, con el fin de aumentar el margen de necrosis de células
tumorales. Para el relleno se usó aloinjerto óseo liofilizado.
La recidiva se diagnostica
mediante la clasificación basada en el resultado radiológico del tratamiento,
de acuerdo con el esquema de Capanna que especifica cuatro posibles tipos de
respuesta terapéutica: grado 1, curado; grado 2, curación incompleta; grado 3,
recidiva; grado 4, sin respuesta. Los grados 1 y 2 se definen como éxito,
mientras que los grados 3 y 4 representan un fracaso terapéutico.1-13 Nuestro caso era grado 1. La
recurrencia en este tipo de localización no está descrita.
El seguimiento se realizó cada
dos meses durante los primeros seis meses y luego al año, debido a que el
paciente no pudo concurrir a los controles por motivos personales.
Su evolución clínica fue muy
favorable, no sufría dolor en el tobillo y el cuello del pie, los síntomas
habían desaparecido completamente y había reanudado sus actividades escolares y
deportivas.
CONCLUSIONES
El QOA en los huesos del pie no
es frecuente, el hueso más afectado es el metatarsiano y excepcionalmente el
cuboides. Esta enfermedad plantea dificultades diagnósticas y su localización
puede pasar desapercibida. Siempre se debe mantener la sospecha clínica en
pacientes jóvenes que sufren traumatismos de baja energía y acuden al servicio
de urgencias con dolor de larga data asociado a un proceso tumoral.
A pesar del diagnóstico tardío,
la indicación de una correcta terapéutica permitió prevenir oportunamente el
avance natural de la enfermedad con una de sus posibles complicaciones, como la
fractura, y una mejora en la calidad de vida del paciente.
Como los casos publicados son
escasos, creemos pertinente compartir nuestra experiencia en el manejo de la
lesión y recomendar que el tratamiento del QOA mediante curetaje intralesional,
fresado de alta velocidad, electrocauterización y relleno con aloinjerto de
hueso liofilizado con chips
cortico-esponjoso, es seguro para los pacientes.
BIBLIOGRAFÍA
1. Jaffe HL, Lichtenstein L. Solitary unicameral bone
cyst with emphasis on the roentgen picture, pathologic appearance
and pathogenesis. Arch Surg
1942;44(6):1004-25. https://doi.org/10.1001/archsurg.1942.01210240043003
2. Cottalorda J, Bourelle S. Current
treatments of primary aneurysmal bone cysts. J Pediatr Orthop B
2006;15(3):155-67. https://doi.org/10.1097/01.bpb.0000210588.50899.29
3. Olivera
Núñez D, Sabella Chelle N, Silveri Fajardo C, Gil J, Cuneo Etcheverry A.
Tratamiento de quistes óseos aneurismáticos con aloinjerto. Rev Asoc Argent Ortop Traumatol
2016;81(2):128-38. Disponible en: https://www.aaot.org.ar/revista/2016/n2/9.pdf
4. Capanna
R. Quiste óseo aneurismático. En: Enciclopedia
médico-quirúrgica. Aparato locomotor
2001:14-190.
5. Capanna R, Dal Monte A, Gitelis S, Campanacci M. The natural history of unicameral bone cyst
after steroid injection. Clin Orthop Relat Res
1982;(166):204-11. PMID: 7083674
6. Ruiter
DJ, van Rijssel TG, van der Velde EA. Aneurysmal
bone cysts: a clinicopathological study of 105 cases. Cancer
1977;39(5):2231-9. https://doi.org/10.1002/1097-0142(197705)39:5<2231::aid-cncr2820390541>3.0.co;2-q
7. Kashuk
KB, Hanft JR, Schabler JA, Kado KE, Wolosky BD. Aneurysmal bone cyst of the cuboid. J Am Podiatr Med Assoc 1990;80(11):588-94. https://doi.org/10.7547/87507315-80-11-588
8. Essadki
B, Moujtahid M, Nechad M. Le kyste osseux anévrysmal du cuboide: etude d’un cas
et reveu de la litterature. Med Chir Pied
1999;15(4):185-8.
9. Verrina F, Dagnino G, Gulino MT, Pratesi R, Cappato S, Parmeggiani A.
Aneurysmal bone cyst of the cuboid. Foot Ankle Surg
2003;9(3):193-6. https://doi.org/10.1016/s1268-7731(03)00049-3
10. Bojovic N, Raicevic M, Zivanovic D, Ducic S. A rare case
of aneurysmal bone cyst of cuboid bone in a 10-year-old girl. Acta Orthop Belg 2016;82(4):913-7. PMID: 29182139
11. Sessions W, Siegel HJ, Thomas J, Pitt M, Said-Al-Naief N, Casillas MA. Chondroblastoma with associated
aneurysmal bone cyst of the cuboid. J
Foot Ankle Surg 2005;44(1):64-7. https://doi.org/10.1053/j.jfas.2004.11.010
12. Sepah YJ, Umer M, Minhas K, Hafeez K. Chondroblastoma of
the cuboid with an associated aneurysmal bone cyst: a case report. J Med Case Rep 2007;1:135. https://doi.org/10.1186/1752-1947-1-135
13. Chowdhry M, Chandrasekar CR, Mohammed R, Grimer RJ. Curettage of aneurysmal bone cysts of the feet. Foot Ankle Int 2010;31(2):131-5. https://doi.org/10.3113/FAI.2010.0131
14. Bollini G, Jouve JL, Cottalorda J,
Petit P, Panuel M, Jacquemier
M. Aneurysmal bone cyst in children: analysis of twenty-seven patients. J Pediatr Orthop B
1998;7(4):274-85. https://doi.org/10.1097/01202412-199810000-00005
15. Rodriguez
Ramírez A, Stanton RP. Aneurysmal
bone cyst in 29 children. J Pediatr Orthop
2002;22(4):533-9. PMID: 12131454
16. Mankin
HJ, Hornicek FJ, Ortiz-Cruz E, Villafuerte J, Gebhardt MC. Aneurysmal bone cyst: a review of 150 patients. J Clin Oncol 2005;23(27):6756-62. https://doi.org/10.1200/JCO.2005.15.255
17. Møller JF, Sneppen O. Primary
aneurysmal bone cyst. Evaluation of the symptomatology, treatment and prognosis
based on 21 patients. Ugeskr Laeger1992;154(28):1968-71. PMID: 1509560
18. Freiberg AA, Loder RT, Heidelberger KP, Hensingerr N. Aneurysmal bone cysts in young children. J Pediatr Orthop1994;14(1):86-91. https://doi.org/10.1097/01241398-199401000-00018
19. Schreuder
HW, Veth RP, Pruszczynski M, Lemmens JA, Koops HS, Molenaar WM. Aneurysmal bone cysts treated by curettage, cryotherapy and bone grafting. J Bone Joint Surg Br 1997;79(1):20-5. https://doi.org/10.1302/0301-620x.79b1.7097
20. Wang EH,
Marfori ML, Serrano MV, Rubio DA. Is curettage
and high-speed burring sufficient treatment for aneurysmal bone cysts? Clin Orthop Relat Res 2014;472(11):3483-8. https://doi/org/10.1007/s11999-014-3809-1
21. Cummings JE, Smith RA, Heck RK Jr. Argon beam
coagulation as adjuvant treatment after curettage of aneurysmal bone cysts: a
preliminary study. Clin Orthop Relat Res 2010;468:231-7. https://doi.org/10.1007/s11999-009-0914-7
22. Dormans JD, Hanna BG, Johnston DR, Khurana JS. Surgical
treatment and recurrence rate of aneurysmal bone cysts in children. Clin Orthop Relat Res 2004;(421):205-11. https://doi.org/10.1097/01.blo.0000126336.46604.e1
23. Gibbs CP Jr, Hefele MC, Peabody TD, Montag AG, Aithal V, Simon MA. Aneurysmal bone cyst of the
extremities: factors related to local recurrence after curettage with a high speed burr. J Bone Joint Surg Am 1999;81:1671-8. https://doi.org/10.2106/00004623-199912000-00003
24. Steffner RJ, Liao C, Stacy G, Atanda
A Jr, Attar S, Avedian R, et al. Factors associated
with recurrence of primary aneurysmal bone cysts: is argon beam coagulation an
effective adjuvant treatment? J Bone
Joint Surg Am 2011;93:e1221-9. https://doi.org/10.2106/JBJS.J.01067
25. Lin PP, Brown C, Raymond AK, Deavers
MT, Yasko AW. Aneurysmal bone cysts recur at juxtaphyseal
locations in skeletally immature patients. Clin Orthop Relat
Res 2008;466:722-8. https://doi.org/10.1007/s11999-007-0080-8
––––––––––––––––––
Conflicto de intereses: Los autores no declaran conflictos
de intereses.
ORCID de L. Gaiero: https://orcid.org/0000-0002-1182-1627
ORCID de N. Casales:
https://orcid.org/0000-0003-0318-8654
ORCID de P. Stoppiello: https://orcid.org/0000-0003-2085-6968
ORCID de C. Silveri: https://orcid.org/0000-0002-2607-7749
ORCID de M. E. Pérez:
https://orcid.org/0000-0001-5778-2267
ORCID de G. Bianchi:
https://orcid.org/0000-0001-8222-4435
ORCID de V. Teske: https://orcid.org/0000-0003-4407-6501
Recibido el 10-7-2022. Aceptado
luego de la evaluación el 5-3-2023 • Dr.
Mateo Pamparato • mateopamparato4@gmail.com
• https://orcid.org/0000-0002-2156-7300
Cómo
citar este artículo: Pamparato M, Gaiero L, Stoppiello P, Pérez ME, Teske V,
Casales N, Silveri C, Bianchi G. Quiste óseo aneurismático en el cuboides de un
niño de 13 años. Presentación de un caso clínico. Rev Asoc Argent Ortop Traumatol 2023;88(3):331-345. https://doi.org/10.15417/issn.1852-7434.2023.88.3.1619
Información
del artículo
Identificación: https://doi.org/10.15417/issn.1852-7434.2023.88.3.1619
Fecha de
publicación: Junio, 2023
Copyright: © 2023,
Revista de la Asociación Argentina de Ortopedia y Traumatología.
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